Familiární hypercholesterolémie patří mezi monogenní primární
dyslipoproteinémie.
Synonyma:
Familiární xantomatóza, Familial hypercholesterolemia (FH)
McKusick
(OMIM): 143890
Chromosomální lokalizace: 19p13
Příčinou je
defekt v genu pro LDL receptor, přenos FH je
autozomálně dominantní. Existuje 5 tříd mutací v genu pro LDL receptor:
·
defekt
v syntéze LDL receptorů
·
defekt
v jeho transportu z endoplazmatického retikula k povrchu buňky
·
defekt
jeho vazby s apolipoprotein B100
·
defekt
internalizace komplexu LDL receptor-LDL částice
·
defekt
recyklace LDL receptoru k povrchu buňky
Při absenci nebo afunkci LDL receptorů mají částice LDL velmi dlouhý biologický poločas, enormně se zvyšuje hladina LDL cholesterolu a rozvíjí se akcelerovaná ateroskleróza. Celkový cholesterol je u dospělých osob většinou > 9 mmol/l, LDL cholesterol bývá > 6 mmol/l, triacylglyceroly a HDL cholesterol jsou většinou normální. Onemocnění lze diagnostikovat průkazem mutace v genu pro LDL receptor, vyšetření je však obtížené (popsáno přes 600 mutací).
U homozygotní
formy FH (klasifikace Blau, 2003: 28.5.1) nejsou katabolizovány
lipoproteiny LDL cestou LDL receptorů, extrémně vysoká hladina LDL
cholesterolu. Šlachové xantomy, arcus cornae, velmi časná (v dětství)
ischemická choroba srdeční. Přenos familiární hypercholesterolémie je
autozomálně dominantní. Homozygotní forma familiární hypercholesterolémie je
vzácná s frekvencí asi 1 : 1 000 000 obyvatel.
Podkladem
je úplné chybění nebo úplná afunkce LDL receptorů (játra).
U heterozygotní
formy FH ((klasifikace Blau, 2003: 28.5.2) jsou lipoproteiny LDL
katabolizovány poloviční rychlostí cestou LDL receptorů. Velmi vysoká hladina
LDL cholesterolu. Šlachové xantomy, arcus cornae, časná ischemická choroba
srdeční. V heterozygotní formě má postižená osoba poloviční množství funkčních
LDL receptorů. Frekvence heterozygotní formy familiární hypercholesterolémie v
populaci je 1 : 500 obyvatel.
Podkladem
je částečný defekt LDL receptorů (játra).
Literatura
Physician’s
Guide to the Laboratory Diagnosis of Metabolic Diseases. 2nd
Edition. Eds. N. Blau, M. Duran, M. E. Blaskovics, K.M. Gibson. Springer
Verlag, Berlin Heidelberg, 2003. ISBN 3-540-42542-x.
Další
informace:
Vladimír
Soška